Hesla a pojmyHESLAHesla - *

Deficit sulfitoxidázy

LUAFB

Deficit sulfitoxidázy je vzácná dědičná porucha metabolismu, která se řadí mezi poruchy metabolismu sirných aminokyselin.

Synonyma: Sulfite oxidace deficiency, Sulfocysteinuria, deficit sulfitoxidázy

McKusick (OMIM): 272300

Chromozomální lokalizace: 12

Defekt enzymu: EC 1.8.3.1

Výskyt v ČR: onemocnění nebylo dosud v ČR diagnostikováno

 

Příčinou nemoci je izolovaný defekt sulfitoxidázy,který není způsobený deficitem molybdenového kofaktoru. V genu pro suflitoxidasu (SUOX) bylo popsáno nejméně 17 různých patogenních mutací. Klinicky se toto onemocnění projevuje brzy po porodu epilepsií, hypotonií a později mentální retardací a těžkým poškozením bílé hmoty, typickým příznakem bývá dislokace oční čočky. V biochemickém obraze dominuje přítomnost S-sulfocysteinu, taurinu, sulfitů a thiosulfátů v moči společně se sníženým vylučováním sulfátu; pro vyšetření sulfitů v moči testovacími papírky je potřebné použít čerstvé vzorky, protože sulfity se velmi rychle oxidují na vzduchu na sulfáty. Diferenciálně diagnosticky je potřebné odlišit deficit molybdenového kofaktoru, u něhož je přítomná hypourikémie. Onemocnění není léčitelné.

 

Literatura

Physician’s Guide to the Laboratory Diagnosis of Metabolic Diseases. 2nd Edition. Eds. N. Blau, M. Duran, M. E. Blaskovics, K.M. Gibson. Springer Verlag, Berlin Heidelberg, 2003. ISBN 3-540-42542-x.

 

The Metabolic and Molecular Bases of Inherited Disease, 8th Edition by Charles R. Scriver, Artur L. Beaudet, William S. Sly and David Valle, Mc Graw-Hill Companies, USA 2001. ISBN 0-07-116336-0

 

Další informace

·          ENC: Dědičné poruchy metabolismu

·          Poruchy metabolismu sirných AMK

 

Viktor Kožich