Hesla a pojmyHESLAHesla - *

Deficit thymidinfosforylázy

AJEGP

Deficit thymidinfosforylázy je dědičná porucha metabolismu, která se řadí mezi poruchy metabolismu pyrimidinů.

Synonyma: Thymidine phosphorylase deficiency

 

McKusick (OMIM): 191730

EC :2.4.2.4

Chromozomální lokalizace: chr.7

Thymidinosforyláza v přítomnosti fosfátu katalyzuje reversní fosforolýzu thymidinu na volnou bázi-thymin a 2-deoxyribosa-1-fosfát.

 

Incidence: v ČR zatím onemocnění nezachyceno

Manifestace: od novorozeneckého věku až do dospělosti

 

Mezi základní klinické příznaky patří: mitochondriální a neurogastrointestinální myopatie (MINGIE)

 

Laboratorní nálezy: laktátová acidóza a acidurie, výrazně zvýšené vylučování thymidinu v moči i krvi

Diagnostika: stanovení aktivity enzymu v leukocytech (lymfocytech).

 

Literatura

  • Physician’s Guide to the Laboratory Diagnosis of Metabolic Diseases. 2nd Edition. Eds. N. Blau, M. Duran, M. E. Blaskovics, K. M. Gibson. Springer Verlag, Berlin Heidelberg, 2003. ISBN 3-540-42542-x.
  • Simmonds H.A.:Purine and pyrimidine disorders.In: Holton J.B. (eds) "The inherited metabolic diseases“.2nd ed., Edinburg, Churchill Livingstone, 1993, s.297-349.

 

Další informace

 

Olga Martincová, Ivan Šebesta, Antonín Jabor