Hesla a pojmyHESLAHesla - *

Deficit dihydropyrimidinázy

AJEGR

Deficit dihydropyrimidinázy je dědičná porucha metabolismu, která se řadí mezi poruchy metabolismu pyrimidinů.

Synonyma: Dihydropyrimidinase deficiency, DHP def.

McKusick (OMIM): 222748

EC:3.5.2.2

Chromozomální lokalizace: 8q22

Onemocnění je způsobeno deficitem enzymu dihydropyrimidinázy, který působí v degradační dráze pyrimidinů. Důsledkem deficitu tohoto enzymu je hromadění dihydropyrimidinových metabolitů –dihydrothiminu a dihydrouracilu v moči.

 

Incidence:ve světě diagnostikováni 2 pacienti, v ČR zatím onemocnění nezachyceno

 

Mezi základní klinické příznaky patří: křeče, poruchy vědomí, epilepsie, kvadruplegie, mikrocefalie, mentální a motorická retardace.

 

Laboratorní nálezy: zvýšené vylučování dihydrothiminu a dihydrouracilu v moči, v menší míře též uracil a thymin, může být přítomna metabolická acidosa.

Diagnostika: stanovení aktivity enzymu z jaterní biopsie.

 

Literatura

  • Physician’s Guide to the Laboratory Diagnosis of Metabolic Diseases. 2nd Edition. Eds. N. Blau, M. Duran, M. E. Blaskovics, K. M. Gibson. Springer Verlag, Berlin Heidelberg, 2003. ISBN 3-540-42542-x.
  • Simmonds H.A.:Purine and pyrimidine disorders.In: Holton J.B. (eds) "The inherited metabolic diseases“.2nd ed., Edinburg, Churchill Livingstone, 1993, s.297-349.

 

Další informace

 

Olga Martincová, Ivan Šebesta, Antonín Jabor