Diagnózy a syndromyDiagnózy a syndromy neformalizované

Acidurie glutarová typu II.

HYAAN

Glutarová acidurie II. typu je dědičná metabolická porucha, která se řadí mezi poruchy mitochondriální beta-oxidace mastných kyselin

Synonyma: Multiple acyl-CoA dehydrogenation defect (electron transfer flavoprotein-alfa defect), glutarová acidurie II. Typu, Mnohočetný deficit acyl-CoA-dehydrogenáz

McKusick (OMIM): 231680

Chromozomální lokalizace: 15q23-q25, 19q13.3, 4q32-ter

Dědičnost: autozomálně recesivní

Výskyt: vzácný 

 

Porucha a její riboflavinsensitivní forma má velmi široké spektrum klinických příznaků od letální neonatální formy s metabolickou acidosou, renálními cystami a dysplazií mozku po mírnou pozdní formu s myopatií a intolerancí fyzické zátěže. Na klinické úrovni nelze od sebe rozeznat 3 genetické formy onemocnění.

Je snížená funkce všech acyl-CoA-dehydrogenáz včetně aktivity glutaryl-CoA-dehydrogenázy a dehydrogenázy pro větvené acyl-CoA. V moči jsou zvýšené dikarboxylové kyseliny, kyseliny glutarová a etylmalonová a acylglyciny (izobutyrylglycin, izovalerylglycin, 2-metylbutyrylglycin, hexanoylglycin, fenylpropionylglycin, suberylglycin). Při vyšetření profilu acylkarnitinů v krvi metodou tandemové hmotnostní spektrometrie nalézáme zvýšené koncentrace celého spektra acylkarnitinů.

Podkladem je defekt v alfa nebo beta podjednotce elektrony přenášejícího flavoproteinu nebo deficit dehydrogenázy elektrony přenášejícího flavoproteinu.

 

Literatura

Physician’s Guide to the Laboratory Diagnosis of Metabolic Diseases. 2nd Edition. Eds. N. Blau, M. Duran, M. E. Blaskovics, K.M. Gibson. Springer Verlag, Berlin Heidelberg, 2003. ISBN 3-540-42542-x.

 

The Metabolic and Molecular Bases of Inherited Disease, 8th Edition by Charles R. Scriver, Artur L. Beaudet, William S. Sly and David Valle, Mc Graw-Hill Companies, USA 2001. ISBN 0-07-116336-0

 

Další informace

 

Petr Chrastina, Eva Hrubá