Diagnózy a syndromyDiagnózy a syndromy neformalizované

Glykogenóza, typ IX

KSABG

Glykogenóza typu IX je dědičná porucha metabolismu, porucha degradace glykogenu

Synonyma: Glycogen storage disorder 9 (Glycogen storage disorder 8 by McKusick), GSD IX, GSD VIa, deficit fosforyláza-b-kinázy

McKusick (OMIM): 306000

Chromozomální lokalizace: Xp22.2-p22.1

Defekt enzymu: E.C.2.7.11.19

Podkladem je defekt fosforylázy-b-kinázy s hromaděním glykogenu v játrech a/nebo ve svalech, u jednoho podtypu i v myokardu.

 

Podtypy GSD IX

 

Podtyp
Podjednotka

Gen

Chromozom

Dědičnost

Postižený orgán

Výskyt

1.

α2

PHKA2

Xp22.2-p22.1

X-vázaná

játra

75%

2.

α1

PHKA1

Xq13

X-vázaná

svaly

vzácný

3.

β

PHKB

16q12-q13

autozomálně recesivní

játra + sval

15%

4.

γ

PHKG1

7p12-q21

autozomálně recesivní

svaly

vzácný

5.

γ

PHKG2

16p12.1-p11.1

autozomálně recesivní

játra + testes

vzácný

6.

?

?

?

autozomálně recesivní

myokard

vzácný

7.

δ

PHKD

14q24-q31

autozomálně recesivní

?

vzácný

 

Klinické příznaky: Jaterní postižení je jako u GSD I, ale velmi mírné, s minimálním rizikem akutní dekompenzace a s dobrou prognózou. Svalové postižení jako u GSD V, ale obvykle jen mírné. U podtypu 6 postižení myokardu již v novorozeneckém věku s infaustní prognózou.

Laboratorní nálezy: U jaterních podtypů jsou rovněž podobné jako u GSD I, ale obvykle jen minimální intenzity, zřídka se objeví hypoglykémie. U svalových podtypů jako u GSD V, ale mírnější.

 

Literatura

The Metabolic and Molecular Bases of Inherited Disease, 8th Edition by Charles R. Scriver, Artur L. Beaudet, William S. Sly and David Valle, Mc Graw-Hill Companies, USA 2001. ISBN 0-07-116336-0

 

Physician’s Guide to the Laboratory Diagnosis of Metabolic Diseases. 2nd Edition. Eds. N. Blau, M. Duran, M. E. Blaskovics, K.M. Gibson. Springer Verlag, Berlin Heidelberg, 2003. ISBN 3-540-42542-x.

 

Další informace

 

Sylvie Šťastná, Marta Kalousová