Hesla a pojmyHESLAHesla - *

Mukopolysacharidóza IVB

KSACK

Mukopolysacharidóza IVB : deficit aktivity b-galaktozidázy (defekt v genu kódujícím enzymový protein).

Synonyma: Mucopolysaccharidosis IVB, MPS IVB, morbus Morquio B, disorder of glycosaminoglycan catabolism IVB

Klasifikace (Blau, 2003): 18.8

OMIM: 253010

Chromozomální lokalizace: 3p21

Klasifikační číslo enzymu: EC.3.2.1.23

Klinický obraz: Klinické příznaky jsou mírnější než u Morquio typu A, deformity skeletu (krátký trup, trpaslictví, kyfoskolióza, deformity hrudníku) bývají většinou mírné. Přežití je delší než u typu A.

Dochází k akumulaci glykosaminoglykanů v lysozomech a v moči je zvýšená exkrece keratansulfátu a typické spektrum oligosacharidů, jako u GM1 gangliosidózy.

Diagnóza MPS IVB je potvrzena stanovením deficitu aktivity b-galaktozidázy v leukocytech izolovaných z periferní krve, nebo kultivovaných kožních fibroblastech.

Prenatální diagnóza v rodinách s enzymaticky prokázanou diagnózou je možná analýzou nativních a kultivovaných choriových klků nebo kultivovaných amniocytů. Doplňujícími vyšetřeními jsou analýza ultrastruktury choriových klků a elektroforéza GAG izolovaných z plodové vody.

Terapie zatím není dostupná.

Výskyt: V naší populaci byl diagnostikován 1 pacient.

 

Literatura

Physician’s Guide to the Laboratory Diagnosis of Metabolic Diseases. 2nd Edition. Eds. N. Blau, M. Duran, M. E. Blaskovics, K.M. Gibson. Springer Verlag, Berlin Heidelberg, 2003. ISBN 3-540-42542-x.

 

The Metabolic and Molecular Bases of Inherited Disease, 8th Edition by Charles R. Scriver, Artur L. Beaudet, William S. Sly and David Valle, Mc Graw-Hill Companies, USA 2001. ISBN 0-07-116336-0

 

Další informace

 

Helena Poupětová, Jana Ledvinová