Hesla a pojmyHESLAHesla - *

Chondrodystrofia punctata, rhizomelická forma (OMIM 222765)

KSAEI

Chondrodystrofia punctata typ 2, rhizomelická forma je dědičná metabolická porucha, která se řadí mezi peroxizomální poruchy metabolismu.

Synonyma: (Rhizomelic) Chondrodysplasia punctata (RCDP) type 2

Klasifikace (Blau, 2003): 25.6

McKusick (OMIM): 222765

Chromozomální lokalizace: 1q42.1-42.3

Defekt enzymu: E.C.2.5.1.26

Podkladem je deficit dihydroxyacetonfosfát acyltransferázy (DHAPAT).

Klinické symptomy:  těžké postižení růstu, proximální zkrácení končetin, kontraktury, spasticita, mentální retardace a katarakta.

Laboratorní nálezy: charakteristický je deficit plazmalogenů v erytrocytech. Oproti typu 1 je koncentrace kyseliny fytanové v plasmě v normě.

 

Literatura

Physician’s Guide to the Laboratory Diagnosis of Metabolic Diseases. 2nd Edition. Eds. N. Blau, M. Duran, M. E. Blaskovics, K.M. Gibson. Springer Verlag, Berlin Heidelberg, 2003. ISBN 3-540-42542-x.

 

The Metabolic and Molecular Bases of Inherited Disease, 8th Edition by Charles R. Scriver, Artur L. Beaudet, William S. Sly and David Valle, Mc Graw-Hill Companies, USA 2001. ISBN 0-07-116336-0

 

Další informace

 

Marta Kalousová, Daniel Přibyl, Eva Košťálová