Hesla a pojmyHESLAHesla - *

Deficit urokanázy

LUADN

Deficit urokanázy je dědičná porucha metabolismu histidinu.

 

Synonyma: Urocanase deficiency

McKusick (OMIM): 276880

Podstata: Příčinou je deficit urokanázy (urokanáthydratáza, EC 4.2.1.49) v játrech, cytozolového enzymu, který katalyzuje přeměnu kyseliny trans-urokánové na kyselinu imidazolonepropionovou.

Dědičnost: zřejmě autozomálně recesivní

Výskyt: velmi vzácný, popsáno nejméně 8 pacientů, v ČR nebylo onemocnění diagnostikováno

Klinický obraz: Deficit urokanázy je porucha pravděpodobně  benigního charakteru, u 4 z 8 pacientů nebyla spojena s žádnými klinickými projevy. U symptomatických pacientů byly pozorovány následující příznaky:  kožní změny.

Laboratorní diagnostika: histidin v krvi a kyselina imidazolpyrohroznová v moči jsou normální nebo mírně zvýšené, zvýšené vylučování kyseliny urokánové v moči a jejího vedlejšího produktu kyseliny imidazolpropionové, diagnózu lze potvrdit průkazem chybějící nebo snížené aktivity urokanázy v játrech.

Prenatální diagnostika: není indikována pro předpokládanou neškodnost onemocnění.

 

Literatura

Physician’s Guide to the Laboratory Diagnosis of Metabolic Diseases. 2nd Edition. Eds. N. Blau, M. Duran, M. E. Blaskovics, K.M. Gibson. Springer Verlag, Berlin Heidelberg, 2003. ISBN 3-540-42542-x.

 

The Metabolic and Molecular Bases of Inherited Disease, 8th Edition by Charles R. Scriver, Arthur L. Beaudet, William S. Sly, and David Valle, Mc Graw-Hill Companies, USA, 2001. ISBN 0-07-116336-0.

 

Další informace:

·          ENC: Dědičné poruchy metabolismu

·          Poruchy metabolismu histidinu

 

Evženie Pospíšilová, Viktor Kožich