Diagnózy a syndromyDiagnózy a syndromy neformalizované

Deficit 3-metylkrotonyl-CoA karboxylázy

LUADS

Deficit 3-metylkrotonyl-CoA karboxylázy je poměrně běžná a zřejmě benigní dědičná metabolická porucha, která se řadí mezi organické acidurie nebo poruchy metabolismu leucinu.

Synonyma: 3-Methylcrotonyl-CoA carboxylase deficiency, 3-methylcrotonylglycinuria I

Klasifikace (Blau, 2003): 6.3

McKusick (OMIM): typ I 210200, typ II 210210

Chromozomální lokalizace a geny: MCCC1: 3p11.2-p13, MCCC2: 5q12-q13.2

Defekt enzymu: EC 6.4.1.4

Výskyt: novorozenecký screening acylkarnitinů pomocí tandemové hmotnostní spektrometrie prokázal běžný výskyt této nemoci (např. v Německu je incidence 1:85.000), v ČR prokázáni 2 pacienti s touto nemocí.  

 

Původní klinické zprávy o této nemoci ukazovaly na výskyt neurologických známek, především hypotonie a atrofie mozku. V devadesátých letech bylo pomocí tandemové hmotnostní spektrometrie objeveno velké množství zcela asymptomatických novorozenců a také matek, které byly bezpříznakové homozygotky a metabolity přenesly do oběhu svých heterozygotních dětí transplacentárně. Analýzy větších souborů prokázaly, že méně než 10% osob s tímto biochemickým fenotypem trpí nějakými klinickými obtížemi a deficit 3-metylkrotonyl-CoA karboxylázy je v současnosti považován spíše za benigní biochemickou odchylku než za nemoc.

 

Laboratorní nález: Středně až masivně zvýšené vylučování 3-hydroxyizovalerátu a 3‑metylkrotonylglycinu v moči.

Léčba: u klinicky symptomatických pacientů nízkobílkovinná dieta a karnitin, u asymptomatických osob bez léčby

 

Literatura

Physician’s Guide to the Laboratory Diagnosis of Metabolic Diseases. 2nd Edition. Eds. N. Blau, M. Duran, M. E. Blaskovics, K.M. Gibson. Springer Verlag, Berlin Heidelberg, 2003. ISBN 3-540-42542-x.

 

The Metabolic and Molecular Bases of Inherited Disease, 8th Edition by Charles R. Scriver, Artur L. Beaudet, William S. Sly and David Valle, Mc Graw-Hill Companies, USA 2001. ISBN 0-07-116336-0

 

Další informace

 

Viktor Kožich