Hesla a pojmyHESLAHesla - *

Deficit fumarázy

LUAEM

Deficit fumarázy je dědičná metabolická porucha, která se řadí mezi organické acidurie nebo mezi poruchy energetického metabolismu v mitochondriích, které se týkají citrátového cyklu.

Synonyma: Fumarase deficiency, Fumarate hydratase, cytosolic, FH1, mitochondrial FH2 deficiency

Klasifikace (Blau, 2003): 8.2 (organické acidurie) nebo 27.12 (poruchy energetického metabolismu mitochondrií

McKusick (OMIM): 136850

Chromozomální lokalizace: 1q42.1

Defekt enzymu: EC 4.2.1.2

 

Mezi základní známky patří encefalopatie, poruchy vývoje, hypotonie, cerbrální atrofie, laktátová, pyruvátová acidémie, fumarátová acidurie až časná smrt několik měsíců po porodu.

 

Podkladem je deficit fumarázy.

Laboratorní nález: Výrazně až masivně zvýšené vylučování fumarátu v moči.

 

Literatura

Physician’s Guide to the Laboratory Diagnosis of Metabolic Diseases. 2nd Edition. Eds. N. Blau, M. Duran, M. E. Blaskovics, K.M. Gibson. Springer Verlag, Berlin Heidelberg, 2003. ISBN 3-540-42542-x.

 

Další informace

·         ENC: Dědičné poruchy metabolismu

·         Poruchy mitoch. energetického metabolismu

·         Acidurie organické

 

Jiřina Lukášková, Antonín Jabor, Daniel Přibyl