Odborné textyRepetitorium - klinická genetikaRepetitorium - regulační mechanismy

Kinázy WNK

AJFBD

WNK kinázy přestavují nově identifikovanou skupinu proteinových kináz (serin/threonin kinázy), které v rámci signální transdukce fosforylují řadu buněčných proteinů a mají i další funkce, nezávislé na kinázové aktivitě. Jejich dosud popsaný regulační vliv se týká zejména iontových kanálů, u kterých se uplatňují oba popsané typy regulace (závislé i nezávislé na fosforylaci). Název WNK pochází ze zkratky With No K, kde K je symbol aminokyseliny lysinu, která chybí v katalytické doméně II, ale je obsažena v katalytické doméně I. WNK mají N-terminální kinázovou doménu a C-terminální regulační doménu.

 

Mutace jsou inhibiční (WNK4), nebo aktivační (WNK1, delece v oblasti intronu vedou ke zvýšené expresi WNK1). Jednotlivé WNK jsou exprimovány společně, vzájemně interagují, vykazují autofosforylaci i autoregulaci fosforylace, vzájemně se ovlivňují a podobně mohou interagovat s dalšími kinázami (SPAK, OSR-1, SGK1). WNK kinázy mají význam pro pochopení patofyziologických souvislostí při rozvoji hypertenze.

 

 

 

WNK1

WNK2

WNK3

WNK4

aternativní název

PRKWNK1 (*)

PRKWNK2

PRKWNK3

PRKWNK4

lokus

12p13

9q22.31

Xp11.22

17p11-q21

počet aminokyselin

2382

2216

1800

1243

distribuce

ledviny (distální stočený kanálek, sběrný kanálek), srdce, svaly, testes, epididymis, duktální epitel pankreatu, žlučovodů, potných žláz, epitel ezofagu, žlučník, krypty tlustého střeva

neznámá

všechny tkáně

cytoplazma a těsné spojení distálního stočeného kanálku a sběrného kanálku, přítomnost v dalších epitelových tkáních (v těsném spojení)

vliv na NCCT (TSC)

nepřímo, prostřednictvím inhibice WNK4, zvýšení aktivity

není popsáno

není popsáno

ano, snížení aktivity

vliv na ROMK

(? ano, zvýšení aktivity)

není popsáno

není popsáno

ano, snížení aktivity

vliv na claudin zajišťující paracelulární transport Cl-

(? ano, snížení aktivity)

není popsáno

není popsáno

ano, zvýšení aktivity

vliv na NKCCl (bazolaterální Na+-K+-2Cl- kotransportér, BSC2)

není popsáno

není popsáno

není popsáno

ano, snížení aktivity, ale ve spojení se SPAK zvýšení aktivity

vliv na CFEX (apikální Cl-/HCO3- výměnný mechanismus)

není popsáno

není popsáno

není popsáno

ano, snížení aktivity

 

(*) WNK1 se vyskytuje ve dvou izoformách, označovaných jako L-WNK1 (long, 12 kb transkript) a S-WNK1 (short, 10 kb transkript) bez kinázové aktivity. S-WNK1 se vyskytuje zejména v distálním tubulu a její mutace se považuje sice za podklad onemocnění Gordonovým syndromem, ale inhibiční efekt na NCCT byl prokázán pro L-WNK1, ovšem pouze ve spojení s WNK4, nikoli samostatně.

 

 

Kanál

Fyziologický vliv WNK1

Fyziologický vliv WNK4

Vliv mutací postižené WNK1

Vliv mutací postižené WNK4

NCCT (TSC)

inhibice WNK4, neregulovaná reabsorbce Na+ a Cl-

fosforylace NCCT a snížení počtu kanálů v luminární membráně, snížení reabsorbce Na+ a Cl-

gain-of-function mutace, plná funkce kanálu, neregulovaná reabsorbce Na+ a Cl-, hypertenze

kinázová aktivita chybí, fosforylace kanálu nepřítomna, odpadá inhibiční efekt WNK4, plná funkce kanálu, neregulovaná reabsorbce Na+ a Cl-, hypertenze

ROMK

??? inhibice WNK4, zvýšení kaliurézy

snížení aktivity ROMK prostřednictvím clathrinové endocytóy (nefosforylačním mechanismem), snížení kaliurézy

není popsáno

projevuje se jako gain-of-function mutace, vystupňovaná clathrinová endocytóza, významné snížení kaliurézy, hyperkalémie

claudin zajišťující paracelulární transport Cl-

?? inhibice WNK4, snížená reabsorbce Cl-

fosforylace claudinu těsného spojení, zvýšený paracelulární transport a tedy zvýšená  reabsorbce Cl-

není popsáno

projevuje se jako gain-of-function mutace, vystupňovaná fosforylace claudinů, významné zvýšení reabsorbce Cl- (*), hyperchlorémie

 

(*) Důsledkem je snížení transepiteliálního potenciálu (fyziologicky převládají negativní náboje intraluminárně) a odpadá tak hlavní síla určující sekreci K+ do lumen. Zvýšená reabsorbce chloridů je tedy spojena se sníženou sekrecí K+ do lumen a tedy hyperkalémií.

 

Souhra mezi NCCT a ROMK zprostředkovaná WNK4 má značný fyziologický význam.

 

 

Proces

 

 

Hypovolémie

 

 

Hyperkalémie

 

Vliv WNK4 na NCCT (TSC)

aktivace

inhibice

Vliv WNK4 na ROMK

inhibice

aktivace

Fyziologický důsledek

zvýšená reabsorbce NaCl bez ztráty K+

maximalizace sekrece K+ aniž by se zvýšila reabsorbce NaCl

 

 

Syndrom Gitelmanův (inaktivační mutace NCCT) je zrcadlovým obrazem syndromu Gordonova (inaktivační mutace WNK4 nebo aktivační mutace WNK1). Známé projevy podávání thiazidů jsou totožné s projevy Gitelmanova syndromu. Součástí patofyziologických dějů je rovněž ovlivnění vylučování kalciových iontů – reabsorbce Na+ je v distálním tubulu inverzně propojena s reabsorbcí Ca2+, takže je u Gitelmanova syndromu (podobně jako při podávání thiazidů) hypokalciurie.

 

 

 

Podávání thiazidů

Gitelmanův syndrom

Gordonův syndrom

Kalémie

snížená

snížená

zvýšená

Chlorémie

snížená

snížená

zvýšená

Kalciurie

snížená

snížená

zvýšená

Acidobazická porucha

MALK

MALK

MAC

Krevní tlak

snížený

snížený

zvýšený

Kostní denzita

(nesnížená)

zvýšená

snížená

Podklad

inaktivace NCCT farmakologicky

inaktivace NCCT na základě mutace genu SLC12A3 pro NCCT

aktivace (odbrždění) NCCT na základě

inaktivační mutace WNK4 (supresoru NCCT) nebo aktivační mutace WNK1 (supresoru WNK4)

 

 

Další informace

Kináza WNK1

Kináza WNK4

Geneticky podmíněné poruchy vnitřního prostředí

Syndrom Gitelmanův

Syndrom Gordonův

 

 

Antonín Jabor